Megacolon agangliónico: Actualización en diagnóstico y tratamiento

Megacolon agangliónico: Actualización en diagnóstico y tratamiento

Autora principal: Dra. Nicole Vargas Vargas

Vol. XVIII; nº 12; 547

Aganglionic megacolon: Update on diagnosis and treatment

Fecha de recepción: 09/05/2023

Fecha de aceptación: 15/06/2023

Incluido en Revista Electrónica de PortalesMedicos.com Volumen XVIII. Número 12 Segunda quincena de Junio de 2023 – Página inicial: Vol. XVIII; nº 12; 547

Autores:

Dra. Nicole Vargas Vargas^a

Dr. Alejandro Ureña Chavarría ^b

Dra. María Fernanda Zamora Quirós ^c

Dr. Federico Gamboa Hernández ^d

Dr. Adrián Morera Gómez ^e

Dra. Stefanía Bedoya Posada ^f

ͣ Médico General, Investigador independiente, Universidad de Ciencias Médicas, San José, Costa Rica. https://orcid.org/0009-0008-1069-9800/

^b Médico General, Investigador independiente, Universidad de Ciencias Médicas, San José, Costa Rica. https://orcid.org/0009-0001-6078-4973

^c Médico General, Investigador independiente, Universidad de Ciencias Médicas, San José, Costa Rica.  https://orcid.org/0000-0003-0937-5493

^d Médico General, Investigador independiente, Universidad de Ciencias Médicas, San José, Costa Rica. https://orcid.org/0000-0001-8435-8293

^e Médico General, Investigador independiente, Universidad de Ciencias Médicas, San José, Costa Rica.  https://orcid.org/0009-0003-9298-4659

^f Médico General, Investigador independiente, Universidad de Ciencias Médicas, San José, Costa Rica. https://orcid.org/0009-0008-3599-8209

RESUMEN

La enfermedad de Hirschsprung es un trastorno congénito caracterizado por la ausencia total de células ganglionares en la parte más distal del intestino, su presentación puede variar siendo la rectosigmoidea la más frecuente. La manifestación clínica más común en el recién nacido es el retraso de la salida del meconio, pero puede presentarse a largo plazo en una edad adulta. Su diagnóstico se puede orientar mediante una historia clínica, examen físico, enema de contraste y radiografía de abdomen, sin embargo el diagnóstico definitivo se realiza mediante la toma de una biopsia rectal. El manejo terapéutico consiste en un abordaje médico previo al manejo quirúrgico, el cual este último es el definitivo.

PALABRAS CLAVE: megacolon, agangliónico, enfermedad inflamatoria intestinal, diagnóstico, tratamiento

ABSTRACT

Hirschsprung’s disease is a congenital disorder characterized by the total absence of ganglion cells in the most distal part of the intestine. Its presentation can vary, being the rectosigmoid segment the most frequent. The most common clinical manifestation in the newborn is delayed meconium output, however it can be present in adulthood. Its diagnosis can be guided by a clinical history, physical examination, contrast enema and abdominal X-ray, however the definitive diagnosis is made by taking a rectal biopsy. Therapeutic management consists of a medical approach prior to surgical management, being the final and definite management for the disease.

KEYWORDS: megacolon, aganglionic, inflammatory bowel disease, diagnosis, treatment

DECLARACIÓN DE BUENAS PRÁCTICAS CLÍNICAS

Los autores presentes declaramos que todos hemos participado en la elaboración de este artículo y no poseemos conflictos de interés. La investigación se ha realizado siguiendo las pautas éticas internacionales para la investigación relacionada con la salud con seres humanos elaboradas por el Consejo de Organizaciones Internacionales de las Ciencias Médicas (CIOMS) en colaboración con la Organización Mundial de la Salud (OMS). El manuscrito es original y no contiene plagio. El manuscrito no ha sido publicado en ningún medio y no está en proceso de revisión en otra revista.

MÉTODOS

Para la redacción de la revisión, se realizó una búsqueda de artículos y publicaciones científicas en bases de datos como PubMed, Elsevier, Google Scholar y, con la frase “megacolon”, “agangliónico”, “enfermedad inflamatoria intestinal”, “diagnóstico”, “tratamiento”. Se tomaron en cuenta artículos en español e inglés, los cuales estuvieron indexados en revistas digitales con un Digital Object Identifier System (DOI). Todos los artículos utilizados fueron publicados en el periodo del 2016 al 2023. En total se recopilaron 20 artículos de los cuales se tomaron únicamente en cuenta 18. Los artículos excluidos no contenían información clínicamente relevante para esta revisión.

INTRODUCCIÓN

La enfermedad de Hirschsprung (EH) también conocida como megacolon agangliónico, descrita por el pediatra Harald Hirschsprung en 1886,¹ es un trastorno congénito caracterizado por la ausencia de células ganglionares del sistema nervioso entérico (SNE), debido a la falla de migración cefalocaudal en el tracto gastrointestinal de células embrionarias de la cresta neural. Esto conlleva a la pérdida de la motilidad del colon afectado y perdida de relajación involuntaria del esfínter anal interno.^1,2

La EH tiene una prevalencia de 1:5000-7200 nacidos vivos, siendo más frecuente en el sexo masculino, con una relación: hombre: mujer 3:1. Es la causa principal de obstrucción intestinal en pediatría.¹ La mayoría de los casos ocurren de forma aislada y en minoría, aproximadamente un 30% se relacionan con malformaciones cromosómicas o alteraciones genéticas, principalmente trisomía 21.⁴ La mortalidad por EH y sus complicaciones han disminuido en los últimos años debido a que se han realizado protocolos para esta enfermedad en los recién nacidos para diagnosticarla a corto plazo. La mayoría de los casos se presentan en recién nacido; una pequeña parte se presenta en niños mayores y en adultos se ha documentado algunos casos. ^1,2

Debido a que es una patología tan prevalente, es de gran importancia realizar un diagnóstico temprano y tener un manejo médico y quirúrgico adecuado, ya que puede mejorar el pronóstico del paciente y disminuir la mortalidad por esta enfermedad. Por lo que por medio de esta investigación se decide realizar una revisión actualizada enfocada principalmente en el diagnóstico y tratamiento. ²

CLÍNICA

La enfermedad de Hirschsprung presenta diversas manifestaciones clínicas, ésta, usualmente es diagnosticada en el período neonatal, pero, existen casos reportados que son detectados en la edad adulta.

Población Pediátrica

La clínica en la población pediátrica se ha visto que hasta en un 80% de los pacientes se afecta el colon rectosigmoideo, con una extensión hasta la parte proximal del colon sigmoides en un 15-20% y solo un 5% con afectación total del colon.^5,6 Los pacientes con esta patología presentan clínica de obstrucción intestinal distal, distensión abdominal, vómitos biliosos, eliminación retardada del meconio, ya que hasta en un 90% no lo harán en las primeras 48 horas de vida. ^5,6 Hay algunos pacientes que al hacer el cambio de alimentación de leche materna a fórmula, las características clínicas típicas se hacen más evidentes, como lo es la mala alimentación, distensión abdominal y estreñimiento. ⁵ Los pacientes pediátricos en edad posnatal, con enfermedad menos grave (los que se afectan el colon rectosigmoideo) pueden tener clínica de estreñimiento crónico y retraso en el crecimiento.^5,6

Sin embargo, en pacientes hay criterios en el cual se pueden clasificar de acuerdo a su sospecha clínica en:

• Alta sospecha: menores de 6 meses con síntomas de obstrucción intestinal (vómitos biliosos, distensión abdominal y ausencia de evacuación de heces), falta de eliminación de meconio dentro de las 48 horas después del nacimiento y pacientes con estreñimiento que tengan trisomía 21, además, pacientes con antecedentes heredofamiliares de EH se ha visto que el riesgo aumenta hasta 200 veces más. Si el examen físico presenta esfinter anal apretado, recto estrecho, distensión abdominal y signo del chorro (expulsión explosiva de gas y heces posterior al tacto rectal) sugiere enfermedad de Hirschsprung.^5,7
• Moderada sospecha: En todo recién nacido con retraso de más de 48 horas pero menor a 72 horas sin eliminación de meconio, sin otro síntoma asociado.⁵

Los pacientes afectados pueden presentar inicialmente un cuadro de enterocolitis donde se puede observar, ya sea en un lactante o recién nacido, fiebre, vómitos, distensión abdominal, diarrea de forma explosiva con sospecha de enfermedad de Hirschsprung. Se ha visto que esto lleva a una alta tasa de mortalidad, un 10% de probabilidad.^5,6

Los pacientes con esta enfermedad pueden asociar hasta un 20% anomalías congénitas, donde de forma más común, son las anomalías genitourinarias como la hidronefrosis y la hipoplasia renal. De igual manera, se ha relacionado con deterioros visuales donde la mayoría son errores de refracción como la hipermetropía, astigmatismo o miopía. Además, algunas anomalías cromosómicas, como el síndrome de Down y cardiopatías.^5,6

Población Adulta

La EH en la población adulta es una causa rara probablemente corresponda a casos congénitos no detectados previamente, alrededor de un 5%, o pacientes mal diagnosticados de estreñimiento crónico en un 2%. Sin embargo, por ser casos tan infrecuentes no hay una tasa de incidental real pero hay literatura donde se documenta una incidencia cercana al 0.002% de la población adulta, y suele realizarse tras alguna complicación como la volvulación intestinal.^9,10

La clínica más frecuente en estos pacientes es la constipación crónica  y refractaria al tratamiento habitual, donde estos pacientes tienen mayor tolerancia a los cuadros obstructivos ya que presentan áreas de agangliosis más pequeñas y una adecuada fuerza propulsora de los segmentos no afectados.^8,9

Algunos casos se han reportado donde pacientes de igual manera pueden presentar síntomas de distensión abdominal, vómitos y dolor abdominal. Un menor porcentaje de pacientes adultos pueden presentar una clínica más severa donde cursan con perforación colónica, obstrucción intestinal, sangrado o ulceración intestinal.^8,9,10

DIAGNÓSTICO

El diagnóstico de esta enfermedad puede ser un desafío para los médicos debido a la variabilidad de los síntomas y la dificultad para identificar la causa subyacente.

Población Pediátrica

En los niños, el megacolon agangliónico se diagnostica mediante una combinación de examen físico, historia clínica y pruebas diagnósticas. Dentro de su diagnóstico se encuentra el retraso del vaciamiento del meconio, sin embargo, el paso de heces dentro de los primeros 1-2 días de vida no excluye este diagnóstico, ya que puede existir expulsión explosiva de gas y heces líquidas después del tacto rectal y mitigar la obstrucción de forma temporal.⁵ Los pacientes con enfermedad que afecta el colon rectosigmoideo no se diagnostican hasta la infancia o niñez, y, un aproximado del 10% se diagnostica hasta después de los 3 años de edad.⁵

Dentro de los métodos diagnósticos se deben realizar exámenes ultrasonográficos de rutina para detectar malformaciones del sistema urinario por su alto porcentaje de padecer estas anomalías, hasta en un 60%.⁵ Sin embargo, existen varias herramientas diagnósticas que ayudan al médico a orientar ante la sospecha de EH como lo son:

• Radiografía abdominal: esta no es útil para excluir el diagnóstico, sin embargo, se puede utilizar de primera instancia para visualizar el patrón intestinal;⁶ dónde en dicha patología se pueden observar signos de obstrucción intestinal distal, como asas intestinales dilatadas proximales a la región agangliónica y aire disminuido o ausentes en el recto^5,11; inclusive cuando se realiza un enema con contraste y no se logra visualizar la zona de transición, en una radiografía se puede observar.⁵
• Enema con contraste: se prefiere utilizarlo como primera opción antes de la biopsia. Se utiliza sin haber realizado una limpieza de colon profunda, donde se puede observar una “zona de transición” en el enema. Esta zona de transición es un cambio en el recto de calibre normal a estrecho al colon dilatado proximal a la región agangliónica, esto es patognomónico de la enfermedad, sin embargo, si no está presente no se puede excluir.^5,6,11
• Manometria anorrectal: es un método de gran ayuda, donde una falta de relajación del esfinter anal interno con distención rectal y globo sugiere enfermedad de Hirschsprung.^5,6,11

En pacientes con sospecha moderada es de gran utilidad realizar la manometría anorrectal, enema con contraste o biopsia rectal, siempre y cuando se haya realizado anteriormente un examen físico minucioso y excluido otras causas de retraso de eliminación de meconio, como las malformaciones anorrectales.⁵

Los pacientes con sospecha de enterocolitis asociado a EH, el manejo diagnóstico se realiza con un examen rectal (digital o dilatador anal pequeño), donde una diarrea líquida y explosiva como respuesta, guía el diagnóstico, incluyendo la realización de una radiografía de abdomen donde se puede observar niveles hidroaéreos e intestino dilatado.^5,6. Es importante recalcar que está contraindicado como pruebas diagnósticas los enemas con contraste por riesgo de translocación bacteriana con posterior septicemia y/o perforación intestinal.⁵

Todas las pruebas anteriores ayudan a orientar la sospecha clínica, sin embargo, el estándar de oro es la biopsia rectal donde se toma una muestra de 2 centímetros por encima de la línea dentada y se confirma el diagnóstico con la ausencia de ganglios.^5,6

Población Adulta

De igual manera se puede apoyar en las pruebas que se realizan a la edad pediátrica, por medio de radiografías de abdomen donde se puede observar la zona de transición⁸, sin embargo tambien se puede realizar de manera ambulatoria con manometría anorrectal, enemas de bario o biopsias de espesor completo del segmento afectado.⁹ A diferencia de la población pediátrica en la población adulta se puede realizar dentro de métodos diagnósticos una colonoscopia en caso de megacolon.¹⁰ Al igual que en la población pediátrica, el estándar de oro para confirmar este diagnóstico es la biopsia rectal.⁸

TRATAMIENTO

El tratamiento de esta patología puede variar según la edad del paciente, el segmento afectado, así como, la gravedad de la enfermedad. En ambos casos, niños y adultos, es de manejo quirúrgico.¹² Se recomienda como tratamiento previo a la cirugía, iniciar antibiótico intravenoso de amplio espectro para evitar la translocación bacteriana. Además, realizar descompresiones gástricas con lavados de 10 ml/kg de suero fisiológico a baja presión, las veces que sea necesario, para prevenir la enterocolitis. ¹³

Generalmente, la técnica quirúrgica se basa en la resección del segmento afectado y la anastomosis para restablecer la función intestinal. ¹² El procedimiento depende de ciertos factores, desde la nutrición del paciente hasta la longitud de la zona agangliónica. ¹⁴

El objetivo de la cirugía en niños es mejorar la calidad de vida y evitar complicaciones graves como la obstrucción intestinal o la perforación. La mayoría de los niños tratados con esta técnica para el megacolon agangliónico tienen una excelente recuperación y pueden llevar una vida normal después de la intervención. ¹² Sin embargo, este tipo de cirugía puede ser más complicada en el adulto, debido a que el colon es más grande y pueden haber más segmentos afectados. Además, para disminuir la morbilidad y mortalidad de esta población en específico, puede llegar a requerir más de una intervención. ¹⁴

La elección de la técnica quirúrgica depende del estado general del paciente y de la existencia o no de sepsis. A continuación, se mencionan las más utilizadas: ^{14, 15}

• Técnica de Swenson: se secciona el segmento agangliónico, luego, es evertido y extraído por vía transanal. Posteriormente, se procede a realizar una resección y anastomosis entre segmento de colon sano y mucosa anal, encima de la línea pectínea. Puede ser un abordaje laparoscópico o convencional. ^{14, 15}
• Técnica de Soave: es un abordaje convencional. Se reseca la mucosa rectal distal al segmento agangliónico, manteniendo la pared muscular de este segmento. Luego se desciende el colon normal por el segmento agangliónico, anastomosándose a nivel de las columnas de Morgagni.^{14, 15}
• Técnica de Duhamel: esta técnica no extirpa el segmento agangliónico, sino que se realiza una disección posterior. El colon sano se desciende por detrás del segmento agangliónico, realizando la anastomosis entre ambos segmentos. Con este procedimiento se evita la disección extensa de la pared anterior del recto, evitando así el riesgo de lesionar estructuras adyacentes.^{14, 15}
• Miomectomía: se puede utilizar en megacolon agangliónico con segmento ultracorto. Consiste en una sección posterior de la pared muscular del recto a partir de la línea dentada, vía transanal, que extirpa parte del segmento superior del esfínter anal interno.^{14, 15}
• Técnica De La Torre Mondragón: se desciende el segmento agangliónico vía transanal ¹⁶

Dada la baja incidencia de esta patología en adultos, todavía no se conoce cuál es la opción ideal, pero en la población pediátrica, se ha considerado la técnica de Duhamel como el procedimiento más utilizado. ¹⁴

En general, el tratamiento del megacolon agangliónico en adultos y en niños se basa en la cirugía para eliminar el segmento afectado del colon y mejorar la calidad de vida del paciente. Es importante que el tratamiento sea realizado por un equipo especializado en el tratamiento de esta enfermedad para garantizar los mejores resultados posibles.

Complicaciones ^17,18

• Hemorragia intraabdominal
• Infección de herida quirúrgica
• Perforación u obstrucción intestinal
• Estenosis anastomótica
• Acalasia
• Estreñimiento
• Incontinencia fecal
• Enterocolitis recurrente

CONCLUSIÓN 

La enfermedad de Hirschsprung es una patología congénita que se caracteriza por presentar un colon agangliónico, puede manifestarse en diferentes etapas de la vida, sin embargo, el periodo neonatal es donde más prevalece. Su clínica puede variar según la edad del paciente.  Para realizar un diagnóstico más preciso se debe realizar una historia clínica y examen físico completo acompañado de imágenes que pueden llevarnos a realizar un diagnóstico definitivo por medio de la  biopsia rectal. En cuanto al tratamiento puede variar según la edad y el segmento afectado, en ambos casos el manejo es quirúrgico, y es importante recalcar que se tendrá menos complicaciones al hacer un diagnóstico y manejo temprano.

CONFLICTOS DE INTERÉS

            Los autores declaran que no existen conflictos de intereses ni beneficios económicos al realizar este artículo.

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